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Estudo da relação genótipo: fenótipo na síndrome de Noonan em pacientes com mutações identificadas nos genes PTPN11, RAF1, SOS1 e KRAS

Processo: 07/59555-0
Modalidade de apoio:Bolsas no Brasil - Doutorado
Data de Início da vigência: 01 de junho de 2008
Data de Término da vigência: 31 de maio de 2011
Área de conhecimento:Ciências da Saúde - Medicina - Clínica Médica
Pesquisador responsável:Alexander Augusto de Lima Jorge
Beneficiário:Alexsandra Christianne Malaquias de Moura Ribeiro
Instituição Sede: Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da USP (HCFMUSP). Secretaria da Saúde (São Paulo - Estado). São Paulo , SP, Brasil
Vinculado ao auxílio:05/04726-0 - Caracterização molecular das doenças endócrinas congênitas que afetam o crescimento e o desenvolvimento, AP.TEM
Assunto(s):Genética médica   Mutação   Síndrome de Noonan   Crescimento e desenvolvimento
Palavra(s)-Chave do Pesquisador:Baixa Estatura | Correlacao Genotipo Fenotipo | Crescimento | Endocrinologia | Genetica | Sindrome De Noonan

Resumo

A Síndrome de Noonan (SN) ocorre numa frequência de 1:1000 a 1:2500 nascidos vivos e é caracterizada por dismorfismos faciais e torácicos, cardiopatia congênita e baixa estatura. Apresenta grande variabilidade fenotípica e genética. A SN encontra-se associada a mutações ativadoras nos genes do PTPN11, RAF1, SOS1 e KRAS. Esses genes codificam proteínas pertencentes à via de sinalização MAPK, importante na transdução do sinal via receptores tirosinaquinase e de citoquinas. A via MAPK participa da regulação de várias atividades celulares entre elas estímulo a proliferação celular e regulação do metabolismo O nosso estudo visa estudar pacientes com o diagnóstico de SN em relação ao crescimento e ao metabolismo de carboidratos e traçar uma correlação entre as variáveis analisadas e o genótipo apresentado. Os pacientes serão avaliados por parâmetros antropométricos e submetidos a exames laboratoriais para estudo do eixo GH-IGF-1 e do metabolismo de carboidratos. Além disso, serão estudados os genes causadores da SN. O DNA dos pacientes será extraído de leucócitos de sangue periférico e inicialmente será realizado o estudo de toda a região codificadora do gene PTPN11, através das técnicas de PCR e sequenciamento direto, para identificação de possíveis mutações. Naqueles pacientes que não apresentam mutações no gene PTPN11, serão estudados pela mesma metodologia os genes SOS1, RAF1 e KRAS, nesta sequência. O estudo será realizado em colaboração com a Unidade de Genética do Instituto da Criança da FMUSP e com a Unidade de Cardiopatias Congênitas do Instituto do Coração (InCOR). (AU)

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Publicações científicas (7)
(As publicações científicas contidas nesta página são originárias da Web of Science ou da SciELO, cujos autores mencionaram números dos processos FAPESP concedidos a Pesquisadores Responsáveis e Beneficiários, sejam ou não autores das publicações. Sua coleta é automática e realizada diretamente naquelas bases bibliométricas)
MALAQUIAS, ALEXSANDRA C.; SCALCO, RENATA C.; FONTENELE, EVELINE G. P.; COSTALONGA, EVERLAYNY F.; BALDIN, ALEXANDRE D.; BRAZ, ADRIANA F.; FUNARI, MARIANA F. A.; NISHI, MIRIAN Y.; GUERRA-JUNIOR, GIL; MENDONCA, BERENICE B.; et al. The Sitting Height/Height Ratio for Age in Healthy and Short Individuals and Its Potential Role in Selecting Short Children for SHOX Analysis. Hormone Research in Paediatrics, v. 80, n. 6, p. 449-456, . (07/59555-0, 13/03236-5, 08/50184-2)
MALAQUIAS, ALEXSANDRA C.; BRASIL, AMANDA S.; PEREIRA, ALEXANDRE C.; ARNHOLD, IVO J. P.; MENDONCA, BERENICE B.; BERTOLA, DEBORA R.; JORGE, ALEXANDER A. L.. Growth standards of patients with Noonan and Noonan-like syndromes with mutations in the RAS/MAPK pathway. AMERICAN JOURNAL OF MEDICAL GENETICS PART A, v. 158A, n. 11, p. 2700-2706, . (07/59555-0, 08/50184-2)
BRASIL, AMANDA SALEM; MALAQUIAS, ALEXSANDRA C.; WANDERLEY, LUCIANA TUROLLA; KIM, CHONG AE; KRIEGER, JOSE EDUARDO; JORGE, ALEXANDER A. L.; PEREIRA, ALEXANDRE C.; BERTOLA, DEBORA ROMEO. Co-occurring PTPN11 and SOS1 gene mutations in Noonan syndrome: does this predict a more severe phenotype?. Arquivos Brasileiros de Endocrinologia e Metabologia, v. 54, n. 8, SI, p. 717-722, . (07/59555-0, 08/50184-2)
QUAIO, CAIO R. D. C.; CARVALHO, JOZELIO F.; DA SILVA, CLOVIS A.; BUENO, CLEONICE; BRASIL, AMANDA S.; PEREIRA, ALEXANDRE C.; JORGE, ALEXANDER A. L.; MALAQUIAS, ALEXSANDRA C.; KIM, CHONG A.; BERTOLA, DEBORA R.. Autoimmune disease and multiple autoantibodies in 42 patients with RASopathies. AMERICAN JOURNAL OF MEDICAL GENETICS PART A, v. 158A, n. 5, p. 1077-1082, . (07/59555-0, 08/50184-2)
ALEXSANDRA C. MALAQUIAS; LIZE V. FERREIRA; SILVIA C. SOUZA; IVO J. P. ARNHOLD; BERENICE B. MENDONÇA; ALEXANDER A. L. JORGE. Síndrome de Noonan: do fenótipo à terapêutica com hormônio de crescimento. Arquivos Brasileiros de Endocrinologia e Metabologia, v. 52, n. 5, p. 800-808, . (07/59555-0)
JORGE, ALEXANDER A. L.; MALAQUIAS, ALEXSANDRA C.; ARNHOLD, IVO J. P.; MENDONCA, BERENICE B.. Noonan Syndrome and Related Disorders: A Review of Clinical Features and Mutations in Genes of the RAS/MAPK Pathway. HORMONE RESEARCH, v. 71, n. 4, p. 185-193, . (07/59555-0, 05/04726-0)
BRASIL, AMANDA SALEM; MALAQUIAS, ALEXSANDRA C.; WANDERLEY, LUCIANA TUROLLA; KIM, CHONG AE; KRIEGER, JOSE EDUARDO; JORGE, ALEXANDER A. L.; PEREIRA, ALEXANDRE C.; BERTOLA, DEBORA ROMEO. Co-occurring PTPN11 and SOS1 gene mutations in Noonan syndrome: does this predict a more severe phenotype?. Arquivos Brasileiros de Endocrinologia e Metabologia, v. 54, n. 8, p. 6-pg., . (08/50184-2, 07/59555-0)
Publicações acadêmicas
(Referências obtidas automaticamente das Instituições de Ensino e Pesquisa do Estado de São Paulo)
RIBEIRO, Alexsandra Christianne Malaquias de Moura. Avaliação do padrão de crescimento na síndrome de Noonan em pacientes com mutações identificadas nos genes PTPN11, SOS1, RAF1 e KRAS. 2011. Tese de Doutorado - Universidade de São Paulo (USP). Faculdade de Medicina (FM/SBD) São Paulo.